e-ISSN: 2320-7949和p-ISSN: 2322-0090
1口腔医学和放射科,农村牙科学院,PIMS,洛尼,塔尔-拉哈塔,阿哈迈德纳加尔,马哈拉施特拉邦,印度。
2印度马哈拉施特拉邦,塔尔-拉哈塔,德斯-艾哈迈德纳加尔,洛尼,PIMS农村医学院病理科。
收到:2013年10月29日修改后:08/11/2013接受:10月15日
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腺瘤样牙源性肿瘤(AOT)是一种罕见的良性病变,起源于复杂的牙板系统或其残余。它分为3种变体(滤泡型,滤泡外型和外周型)。它影响年轻个体,以女性为主,通常位于上颌骨前部,通常与阻生犬有关。一例20岁女性患者,在下颌前区发现一个巨大的透光病灶,并伴有阻生犬,临床诊断为牙性囊肿。显微镜检查显示DC纤维囊内存在AOT。这个病例代表了一个牙源性囊肿与肿瘤发展,包括上皮和间充质成分。到目前为止,很少有AOT合并DC的病例报道。
腺瘤样牙源性肿瘤,犬科,含牙囊肿,下颌骨
腺瘤样牙源性肿瘤(AOT)在过去的100年里一直被病理学家认为是一种良性的缓慢生长的肿瘤。它最初是由Ghosh [1]于1934年被诊断为上颌骨的一种adamantinoma,并由Staphne首次确认为一种独特的病理实体[21948年。根据世界卫生组织第二版的牙源性肿瘤组织病理学分型,AOT被定义为一种具有管状结构的牙源性上皮肿瘤,并在结缔组织中具有不同程度的诱导改变。肿瘤可能部分呈囊性,在某些病例中,实性病变可能仅表现为大囊肿壁上的肿块[3.].
AOT是一种罕见的牙源性肿瘤,由多种组织结构模式的牙源性上皮组成。病变是良性的(错构瘤),无创,生长缓慢但进行性增长。它占所有牙源性肿瘤的2-7%。大多数病例(88%)在生命的第2和第3个十年被诊断出来。女性的发病率高于男性(M: f: 1:19 .9),并且偏爱前上颌骨。牙源性囊肿的上皮内膜可转变为牙源性良性肿瘤,如成釉细胞瘤、AOT或恶性肿瘤,如鳞状细胞癌、粘液表皮样癌[4,5,6].本文的目的是提出一个罕见的下颌AOT起源于含牙性囊肿壁的病例,回顾文献并强调一些AOT可能是在已有的含牙性囊肿内出现的继发性现象。
一位20岁的女性报告了自6个月以来下颌骨前部肿胀的主诉。肿胀开始时是潜伏的,逐渐发展到现在的大小。无外伤史,相关牙齿疼痛史,肿胀无脓或其他分泌物史。内科、外科和牙科病史均不显著。
口外检查发现下颌骨联合和左侧副骨髓区有弥漫性、椭圆形肿大,大小约为4x2 cm。肿胀处的皮肤颜色正常,完好无损。触诊时稍软,粘稠度稍硬。口腔内唇前庭闭塞,唇和舌皮质板扩张。肿胀范围清楚,从下颌右外侧切牙延伸至下颌左第二前磨牙。上覆黏膜正常。除下颌左第二前磨牙区较软外,粘稠度较硬。有证据表明,下颌左犬齿过度保留,下颌左永久犬齿临床缺失。(图1)
x线和CT检查显示一个巨大的单眼透光病灶,大小为2.9 x 2.2 cm,从下颌右外侧切牙延伸至下颌左第二前磨牙。透光边界清晰、光滑、皮质化。下颌左恒犬齿发生阻生,在下颌右外侧切牙区向右侧下移。下颌骨下缘及唇皮质板变薄、扩张。病变导致下颌骨左中、侧切牙和第一前磨牙顶端分化和外牙根吸收。(图2、3)
我们进行了抽吸活检,结果显示有大量的透明黄色液体,大约。2.5毫升,不含任何晶体。(图1)牙髓电活力试验显示,对下颌中切牙反应迟缓,对下颌左外侧切牙、前磨牙和乳牙无反应。初步诊断为含牙性囊肿。鉴别诊断应考虑中央巨细胞肉芽肿、腺瘤样牙源性肿瘤、单囊成釉细胞瘤和牙源性角化囊肿。
囊肿与阻生的下永久犬齿一起被去核。腔内填充了异体移植物,并将皮瓣缝合到位。下颌切牙、乳牙、左第一、第二前磨牙均行牙髓治疗。手术后一年没有复发的迹象。(图4)
组织病理学检查发现囊腔内排列有薄的非角化分层鳞状上皮及下面的结缔组织囊。结缔组织囊内可见包裹性肿瘤肿块。肿瘤肿块由成牙岛、呈片状排列的成牙细胞、滤泡、导管和莲座状。牙源性卵泡由高柱状成釉细胞和中心位置的星状网样细胞排列。组织病理学诊断为牙性囊肿伴AOT。(图5)
AOT是一种生长缓慢的病变,仅占所有牙源性肿瘤的3-7%,占颌骨肿瘤的0.1%。前上颌有蒂,通常伴有阻生犬齿。它常见于20岁左右的年轻女性。在我们的病例中,病变发生在下颌骨,这是不寻常的。临床上表现为无症状的肿胀,但在我们的病例中可能与皮质扩张有关。受累的牙齿通常有阻生,相邻的牙齿可能有轻微移位。牙根吸收不是一个常见的特征。x线片表现为单眼透光,皮质边界清晰,包围未爆发的牙齿,有时包含微弱的不透光钙化灶。在病变没有放射不透光灶的情况下,如我们的病例,DC是首选的临床诊断。然而,在我们的病例中,AOT经常出现包住冠和根,不像DC没有包住根[5,6].
Philipsen等人将这种情况细分为三组,即滤泡性、滤泡外性和外周性。这些变异体具有共同的组织学特征,表明有共同的起源,如源自牙板或其残留物的复杂系统[7].滤泡和滤泡外变异占所有AOT的96%,其中71%是滤泡变异。外围变异是最罕见的,迄今为止报告的病例很少。前两种变体是骨内(中心),在上颌骨比下颌骨更常见,比例约为2:1 [8].
滤泡型与牙冠或阻生牙根的一部分有关,最常见的是上颌犬齿,很少发生恒磨牙和乳牙。因此,根据临床和放射学特征,这种变异通常最初被诊断为含牙性囊肿。滤泡外变异与未出牙的牙冠无关。相反,这表现为在出牙恒牙根之间、上面或上面有一个清晰的单眼透光。因此,临床诊断残余的,根状的,球状的或侧面的牙周囊肿是可以做出的。外周变异通常表现为前上颌的牙龈纤维瘤或牙龈绒毛(88%)[8,9].
AOT的组织发生是有争议的,人们提出了各种概念,认为它起源于完全形成的牙釉质器官、牙板和/或其残留物以及牙源性囊肿[9].有些人认为它们起源于DC的牙源性上皮。滤泡性AOT产生于未出牙的滤泡上排列的减少的釉质上皮(REE)的假设是相当确凿的,并得到形态学和免疫细胞化学性质的证据的支持。它们围绕着牙冠,并附着在未长出的牙齿的颈部,形成真正的滤泡关系。许多表现为囊性病变,仅伴有AOT病变组织壁结节,在某些情况下,病变组织起源于REE,组织学上可以证实。
卵泡变异的起源是发生在囊性扩张之前还是之后,还有待猜测。如果它发生在囊性扩张之后,那么这实际上意味着起源于含牙性囊肿,已经发表了几个这样的病例[4,9].如果发生在囊性扩张之前,那么肿瘤组织将填满滤泡空间,AOT将表现为实体瘤。
在本病例中,AOT和牙性囊肿在同一病变中被发现。临床、影像学和显微镜检查结果与牙科文献中对病变的描述一致。如前所述,AOT通常是实性的,但偶尔是囊性的。很少的病例已报道,出现与牙性囊肿。桑托斯等[10]报道了一例DC纤维囊发生AOT的病例。加西亚·波拉等[4]描述了DC上皮边缘AOT的增殖。野中报告了一例与DC相关的AOT病例。
对英文医学文献的系统检索显示,只有12例此类病例,其中只有3例发生在下颌骨。本文将这12例病例的临床特点与当前病例进行总结表1。
AOT和DC都是良性的,包膜病变和保守手术摘除或刮宫是治疗的选择。含牙性囊肿的预后良好,完全切除病灶后很少复发。有一些罕见的关于辅助治疗人员攻击性行为的报道。
我们目前的情况下,由牙性囊肿引起的AOT是一个罕见的实体。此外,AOT本身在下颌骨中并不常见。因此,这个病例强调了牙源性囊肿的肿瘤潜力,并提醒我们对活检标本进行细致的组织病理学评估,这可以揭开肿瘤起源背后的神秘面纱。